Наследственное проявление анкилоглоссии и локализованного пародонтита

Ранее не сообщалось о связи между анкилоглоссией и пародонтитом. В представленной серии клинических случаев описаны три сестры, у каждой из которых была анкилоглоссия и локализованный периодонтит в области моляров и резцов. Одновременное проявление обоих состояний в семье предполагает, что может быть оправдано дальнейшее изучение генетических факторов, которые могут одновременно влиять на патогенез обоих расстройств.

Анкилоглоссия (AG), обычно называемая косноязычием, представляет собой врожденное заболевание полости рта, характеризующееся аномально толстой, тугой или короткой уздечкой языка, что приводит к ограничению подвижности языка. Анкилоглоссия развивается во время периода развития эмбриона, в результате недостаточной дегенерации язычной уздечки. Состояние различается по степени тяжести и обычно связано функциональными ограничениями у младенцев, включая трудности с грудным вскармливанием, нетипичные привычки глотания, приводящие к недоеданию и нарушению речи в более позднем возрасте.

Сообщается, что распространенность анкилоглоссии в целом колеблется от 2% до 4%, хотя также наблюдалась распространенность, достигающая 10%. Данное различие быть связано с отсутствием универсального определения заболевания или противоречивыми диагностическими критериями. Точная этиология анклоглоссии до конца не выяснена, предполагается, что в основе болезни лежат генетические факторы. Во множестве источников описано семейное наследование болезни от гетеро зиготы, скорее всего, ввиду широких различий в степени тяжести анкилоглосии и отсутствию общепринятой системы классификации, что привело к использованию множества систем, использующих различные диагностические критерии.

Пародонтит — это воспалительное заболевание, вызываемое главным образом накоплением зубного налета, что приводит к прогрессирующему разрушению поддерживающих зуб структур и, в конечном счете, к потере зубов.

Исторически пародонтит был разделен на четыре различные категории в соответствии с клинической картиной, которая варьировалась в зависимости от тяжести заболевания (хронический, агрессивный, некротизирующий и пародонтит как проявление системного заболевания). Всемирный семинар 2017 года, посвященный классификации заболеваний и состояний пародонта и окружающих имплантаты тканей, пересмотрел эту систему, в доказательствах того, что хронические, агрессивные и некротические формы пародонтита имеют идентичную этиологию и патогенез, и, следовательно, было решено пересмотреть номенклатуру, чтобы классифицировать все эти состояния как проявления пародонтита. Фенотипические различия по-прежнему признаются в действующей (2017 г.) системе классификации, при этом локализованное агрессивное проявление теперь описывается как «молярно-резцовый паттерн» (молярно-резцовая форма). Считается, что генетические особенности объясняют большинство различий в клинической картине и тяжести заболевания между тем, что ранее было описано как хронический или острый пародонтит.

В обзоре литературы проведенном в марте 2021 года с использованием MEDLINE/PubMed, не выявлено какого-либо описания проявлений у пациентов одновременно и анклоглоссии, и пародонтита, в предшествующих статьях. Соответственно, авторы описывают трех сестер, которым по материнской линии передалась анкилоглоссия и резцовая форма пародонтита.

Примеры клинических случаев

Пациент 1

Практически здоровая 19-летняя афроамериканская пациентка, обратилась в Клинику последипломной пародонтологии при Школе стоматологической медицины Университета Буффало (PG clinic) с целью осмотра. История ее болезни была ничем не примечательна. В анамнезе не было курения, диабета или других системных заболеваний, пациентка отрицала прием лекарственных средств или употребление наркотиков в анамнезе, а жизненно важные показатели были в норме. У нее не было основных жалоб, но она знала о состоянии своего пародонта после предыдущего стоматологического обследования, которое выявило минимальное количество зубного налета в сочетании наличием генерализованных пародонтльных карманов глубиной 5 мм при зондировании, главным образом в области зубов 2.6, 2.7, 3.7, 4.6. При обследовании не было обнаружено подвижности данных зубов либо трещин в области фуркации, при зондировании в 11,8% случаев у исследуемых участков десны вокруг зубов появлялась кровоточивость, а рецессии десны отсутствовали. Рентгенологическое обследование выявило легкую горизонтальную потерю костной ткани в области боковых и фронтальных зубов, также был обнаружена область вертикальной резорбции костной ткани в области мезиальной стенки зуба 2.6 (фото 1). Восстановительного стоматологического лечения в анамнезе отмечено не было.

Фото 1. Показана серия внутри ротовых рентгенограмм пациентки 1.

Ее мать, которая сопровождала пациентку во время осмотра пародонтолога, сообщила, что ее дочь ранее получала лечение от анкилоглоссии при помощи процедуры френэктомии в возрасте 1 года, ввиду имевшихся на тот момент сложностей с осуществлением грудного вскармливания. Пациентке был установлен пародонтологический диагноз наличия локализованного пародонтита III стадии, молярно-резцовая модель, степень С12.

Пациент 2

В данном клиническом случае представлена здоровая 17-летняя афроамериканка и средняя сестра пациентки 1, которая в последствии обратилась в клинику после дипломного обучения с целью ортодонтического лечения и для закрытия диастемы между двумя постоянными резцами. Мать пациентки сообщила, что у ее дочери был диагностирован синдром дефицита внимания/гиперактивности (СДВГ), и она принимала метилфенидат в дозе 27 мг в день и клофелин в дозе 0,1 мг в день. В остальном история болезни была ничем не примечательной, пациент не принимал никаких других лекарств, а жизненные показатели были в пределах нормы.

При осмотре состояния пародонта было отмечено минимальное скопление зубного налета, но вместе с тем отмечалось наличие множественных пародонтальных карманов глубиной от 4 мм до 8 мм, которые локализовались, в первую очередь, в области зубов: 1.6.,1.2., 2.6.,2.7.,3.7.,3.6., 4.7. На зубах 1.2 и 3.6 была отмечена I степень подвижности. Поражение корней в районе фуркации было отмечено на зубах 2.6., 2.7., 3.7, 4.6. А гнойное отделяемое было обнаружено в области зубов 1.2., 3.6. Проба кровоточивости при зондировании составила 10,7%, рецессия десны отсутствовала.

Во время сбора анамнеза мать пациентки сообщила, что ее дочь в этом случае ранее страдала анкилоглоссией и лечилась оперативно, при помощи Френэктомии в возрасте 11 лет. Мать пациентки также отметила, что процедура френэктомии была проведена позже, чем в случае ее старшей сестры (Случай 1), поскольку, анкилоглоссия не оказывала влияния на грудное вскармливание в данном случае. Обзор рентгенограмм выявил умеренную горизонтальную потерю костной ткани в области коренных зубов и резцов, а также вертикальную потерю костной ткани мезиальнее зубов 1.2., 2.7., 4.6. и дистальнее зубов 3.6., 4.6. (фото 2). Были выявлены множественные реставрации на зубах, зуб 4.7. был лечен эндодонтически

После клинического обследования был установлен диагноз локализованного пародонтита, III стадия, молярно-резцовая модель, степень С12.

Фото 2. Представлена серия внутри ротовых рентгеновских снимков пациентки 2.

Пациент 3

Пациент 3-здоровая 15-летняя пациентка-афроамериканка и младшая сестра пациентов 1 и 2, впоследствии обратилась в клинику с основной жалобой на расстроенность из-за ее «косноязычия» и желание вылечить его. Мать пациентки сообщила, что у ее дочери ранее был диагностирован СДВГ, и в настоящее время она принимала метилфенидат в дозе 27 мг в день и клофелин в дозе 0,1 мг в день, но в остальном история болезни была ничем не примечательной. Пациентка не принимала никаких других лекарств, и жизненные показатели были в пределах нормы.

При осмотре было отмечено минимальное скопление зубного налета, но также отмечалось наличие множественных пародонтальных карманов, их глубина при зондировании составила от 4 мм до 10 мм и они локализовались в области зубов 1.6., 2.6., 3.7., 3.6. и 4.7. На зубах 3.6., 2.7. была выявлена подвижность первой степени, а поражение корня в области фуркации II степени было выявлено на мезиальной стенке зуба 1.6. Проба кровоточивости десен при зондировании была положительна в 28% случаев, также было обнаружено оголение десны с язычной стороны нижних резцов на 1мм. Обзор рентгенограмм выявил горизонтальную потерю костной ткани в области боковой группы зубов и резцов, а вертикальную потерю костной ткани мезиальнее зубов 1.6. и 3.6. (фото 3).

Фото 3. Представлена серия внутри ротовых снимков пациентки 3.

При дальнейшем обследовании была выявлена анкилоглоссия уздечки языка (фото 4)класс II (умеренная степень) по классификации, оценивающей сводное движение языка в 10 мм. Был установлен диагноз локализованного пародонтита, III стадия, молярно-резцовая модель, степень С, а также установлено наличие деформаций слизистой оболочки десны и состояния вокруг зубов (аберрантная уздечка).

Фото 4. Продемонстрирована анкилоглоссия в случае Пациентки 3.

Лечение

В связи с потерей костной ткани в области моляров/ резцов план лечения, предложенный для всех трех сестер, состоял из инструкций по гигиене полости рта, удаления зубных отложений и кюрретажа корней в сочетании с приемом системных антибиотиков (500 мг амоксициллина и 250 мг метронидазола три раза в день в течение 7 дней), с последующим повторным обследованием пародонта через 4-6 недель. В зависимости от реакции пациентов на начальную терапию, дальнейшие альтернативные варианты лечения, которые следует рассмотреть, будут включать поддерживающее или хирургическое лечение пародонта, направленное на регенерацию тканей.

При повторном обследовании пародонта через 4 недели после начала терапии у всех трех пациентов было выявлено неудовлетворительное соблюдение правил ухода за полостью рта в домашних условиях. Более того, каждая сестра признала, что антибиотики они не получали и не принимали в соответствии с предписаниями. Неудивительно, что не было никакого улучшения со стороны уменьшения глубины пародонтальных карманов при зондировании или степени кровоточивости десен при зондировании. Следовательно, важность превосходного контроля за уровнем образования зубного налета и соблюдения правил гигиены для уменьшения симптомов болезни была снова объяснена пациентам и были даны инструкции по уходу за полостью рта на дому.

Анкилоглоссия в случае пациентки 3 была оперативно устранена хирургическим путем, была проведена процедура френэктомии с использованием скальпеля 15c. После введения 2% лидокаина с адреналином в соотношении 1:100 000 уздечка была полностью иссечена, и 5-0 рассасывающиеся швы из хромовых нитей были наложены как на дно полости рта, так и на вентральную часть языка. При послеоперационном обследовании через 1 неделю (фото 5) очаг вмешательства хорошо заживал, у пациентки не было никаких симптомов и жалоб. Нормальная функция языка, по-видимому, была восстановлена, и как пациентка, так и ее мать были удовлетворены разрешением данной проблемы. К сожалению, все пациенты не смогли вернуться в клинику для последующего наблюдения за их состоянием и лечения пародонта, несмотря на неоднократные попытки перенести сроки визита.

Фото 5. Состояние слизистой оболочки пациентки 3 после проведенного хирургического вмешательства для коррекции анкилоглоссии, проиллюстрированной ранее на Фото 4.

Обсуждение

Считается, что Анкилоглоссия является семейным заболеванием, наследуемым как по аутосомно-доминантному, так и по аутосомно-рецессивному признаку. Хотя анкилоглоссия обычно проявляется как изолированное состояние, оно может быть связано с определенными синдромами, такими как аномалии отсутствия нижнечелюстных резцов, аномалии желудочно-кишечного тракта и расщелиной губы и неба. Однако, по-видимому, никто ранее не описывал связь между анкилоглоссией и заболеваниями пародонта.

Диагноз локализованного пародонтита III стадии был поставлен всем трем дочерям, описанным в данной статье, на основании подтвержденных фактов потери костной ткани, превышающей по объему, убыль связанную с существующим минимальным количеством отложений биопленки, а также ввиду характера потери костной ткани в области моляров/резцов. Такая клиническая картина также рассматривается как косвенный признак быстрого прогрессирования заболевания, соответствующий по классификации заболеваний пародонта степени C. Семейный анамнез пародонтита также может свидетельствовать в пользу степени С по данной классификации. В данном случае всех трех дочерей, представленных в данной статье был только один родитель по материнской линии, причем их мать устно подтвердила личную семейную историю пародонтита и анкилоглоссии, что снова подтверждает классификацию пародонтита класса С для пациентов 1, 2 и 3. Кроме того, все сестры из одной экологической и социальной среды, поэтому факторы риска развития заболеваний пародонта у них одинаковы, дополнение к их общему родителю по материнской линии, это может в совокупности способствовать развитию их общего диагноза–пародонтит.

Заключение

В данной статье описан уникальный клинический случай трех сестер, страдающих как анкилоглоссией, так и пародонтитом. Однако неизвестно, существует ли генетическая связь между анкилоглоссией и повышенным риском развития молярно-резцового пародонтита, или наблюдаемая связь между анкилоглоссией и пародонтитом уникальна для этого семейства. Следовательно, для дальнейшего выяснения того, способствуют ли общие генетические факторы патогенезу этих состояний, будут проведены дальнейшие исследования пациентов с хорошо обследованным пародонтом и тщательно исследованной историей болезни.

Авторы:
Hajer A. Aldulaijan, BDS, MS
Shahad B. Alsharif, BDS, MS
Robert E. Cohen, DDS, MS, PhD
Lisa M. Yerke, DDS, MS

Источник